Inngangur : Launeista er algengur meðfæddur galli hjá drengjum og eru helstu fylgikvillar ófrjósemi og krabbamein í eistum . Meðalaldur við greiningu var 3,0 ár ( bil 0 - 14 ár ) og við aðgerð 7,5 ár ( bil 0 - 51 ár ) . Af þessum 593 sjúklingum hafa tveir greinst með krabbamein í eistum , báðir með fósturvísiskrabbamein , 13 og 14 árum eftir launeistaaðgerð . Upplýsingar um ófrjósemi liggja ekki fyrir í þessari rannsókn . Launeista er bein þýðing á gríska orðinu cryptorchidism ( cryptos ; á laun / týndur / falinn og orchis ; eista ) ( 1 ) og á við eista sem hefur ekki gengið niður í pung með eðlilegum hætti . Launeista er á meðal algengustu meðfæddra galla hjá drengjum , um 5% ( 4 - 5,9% ) hjá nýburum , en lækkar í rúmlega 1% ( 0,8 - 1,8% ) við 3 - 12 mánaða aldur ( 2 - 4 ) . Í nágrannalöndum okkar hefur tíðni launeista verið að aukast án þess að skýring á því sé ljós . Til dæmis var lýst 35% aukningu á nýgengi launeista hjá nýburum og 93% aukningu hjá þriggja mánaða gömlum drengjum á 34 ára tímabili í enskri rannsókn ( 3 ) . Sama þróun hefur átt sér stað í Bandaríkjunum en í Danmörku hefur nýgengi hins vegar haldist stöðugt en þar er nýgengi launeista með því hæsta sem þekkist ( 8% hjá nýburum ) ( 5 ) . Orsök launeista er ekki þekkt en flest bendir til að margir þættir komi við sögu . Helstu áhættuþættir eru neðanrás ( hypospadias ) , nárakviðslit og sér í lagi fyrirburður en 20 - 30% fyrirbura og tæplega fjórðungur léttbura ( < 2500g ) eru með launeista ( 4 , 6 , 7 ) . Áhætta er jafnframt aukin við keisarafæðingu og ef aðrir meðfæddir gallar eru til staðar ( 8 - 10 ) . Helstu fylgikvillar launeista eru ófrjósemi og krabbamein í eistum . Um 10% þeirra sem greinast með krabbamein í eistum hafa sögu um launeista ( 11 , 12 ) . Einnig eru launeistu viðkvæmari fyrir snúningi ( torsio testis ) og útsettari fyrir áverkum ef þau eru staðsett í náragangi eða ofan lífbeins þar sem þau geta klemmst á móti harðri mótstöðu ( 6 ) . Niðurstöður rannsókna á sjúklingum með launeista eða aðgerðum við þeim hafa ekki birst áður á Íslandi . Tilgangur þessarar rannsóknar var að kanna árangur aðgerða vegna launeista á Barnaspítala Hringsins . Einnig var litið sérstaklega á greiningar - og aðgerðaraldur til að leggja mat á meðferð . Loks var kannað hverjir sjúklinganna höfðu fengið krabbamein í eistu . Rannsóknin var afturskyggn og upplýsingar fengust úr sjúkra - og aðgerðarskrám karla sem fengu greininguna launeista og / eða gengust undir aðgerð vegna launeista á Landspítalanum frá 1. janúar 1970 til 31. desember 1993 . Sjúklingar voru skoðaðir fyrir aðgerð af barnaskurðlækni sem staðfesti greininguna . Skráðir voru eftirfarandi þættir ; fæðingarþyngd , aldur við greiningu og aðgerð , hlið , staðsetning eistans í aðgerð , tegund og fylgikvillar aðgerðar og hvort aðrir meðfæddir gallar voru til staðar . Með því að bera saman kennitölur sjúklinga með launeista við krabbameinsskrá Krabbameinsfélags Íslands var hægt að sjá hvaða sjúklingar höfðu greinst með krabbamein í eistum frá upphafi rannsóknartímabilsins til 31. desember 2000 . Sjúkraskrár þessara sjúklinga voru athugaðar nánar , meðal annars til að sjá um hvers konar eistnakrabbamein var að ræða og hversu langur tími leið frá greiningu og aðgerð við launeista þar til viðkomandi greindist með eistnakrabbamein . Alls greindust 654 sjúklingar með launeista á tímabilinu . Aðgerð var ekki framkvæmd á sjö sjúklingum , oftast vegna annarra alvarlegra meðfæddra galla . Þrjátíu og sex enduraðgerðum var sleppt en þessir sjúklingar höfðu áður farið í aðgerð á nárasvæði og eistað því fast í örvef ( n = 30 ) eða höfðu áður gengist undir aðgerð vegna launeista á öðru sjúkrahúsi ( n = 6 ) . Sömuleiðis var 18 sjúklingum sleppt sem greindust með launeista beggja vegna á mismunandi tímum og fóru því í tvær aðskildar aðgerðir . Eftir voru 593 sjúklingar í rannsóknarhóp . Til að auðvelda samanburð á milli tímabila var rannsóknartímabilinu skipt í fjögur sex ára tímabil ; tímabil I = 1970 - 1975 , tímabil II = 1976 - 1981 , tímabil III = 1982 - 1987 og tímabil IV = 1988 - 1993 . Greiningar - og aðgerðaraldur var talinn í hálfum árum . Staðsetningu eistans í aðgerð var skipt í þrennt ; í náragangi , í kviðarholi eða utan leiðar ( ectopic ) . Við samanburð á hópum var beitt t-prófi , Mann-Witney og kí-kvaðrat-prófi . Marktæki miðast við p-gildi 0,05 . Fjöldi sjúklinga sem gekkst undir launeistaaðgerð á tímabilum I-IV er sýndur á mynd 1 . Aðgerðum fækkar úr 176 á fyrsta tímabilinu í 92 á því síðasta ( p < 0,05 ) . Meðalþyngd við fæðingu var 3461 g ( staðalfrávik 737 g ) og þar af voru 58 drengir ( 10% ) með fæðingarþyngd 2500 g ( tafla I ) . Upplýsingar vantaði um fæðingarþyngd hjá 96 sjúklingum ( 16,2% ) . Meðalaldur við greiningu var 3,0 ár ( staðalfrávik 3,8 ár ) og við aðgerð 7,5 ár ( staðalfrávik 4,4 ár ) . Í töflu I má sjá nánari sundurliðun á milli tímabila . Upplýsingar um aldur við greiningu vantaði hjá 85 sjúklinum ( 14,3% ) . Tæplega helmingur sjúklinga ( n = 277 , 46,7% ) fengu greininguna launeista strax á fyrsta ári og 45 sjúklingar ( 7,6% ) ekki fyrr en eftir 10 ára aldur . Meðalaldur við greiningu lækkaði úr 3,7 árum á tímabilum I-II í 2,3 ár á tímabilum III-IV ( p < 0,05 ) ( mynd 2 ) . Meðalaldur við aðgerð lækkaði sömuleiðis úr 8,3 árum í 6,6 ár á sama tímabili ( p < 0,05 ) . Einungis 32 sjúklingar ( 5,4% ) fóru í aðgerð fyrir eða við tveggja ára aldur . Átta sjúklingar ( 1,3% ) gengust undir aðgerð eftir 18 ára aldur . Alls höfðu 487 drengir launeista öðrum megin ( 82,1% ) , marktækt fleiri hægra megin eða 299 ( 61,4% ) samanborið við 188 vinstra megin ( 38,6% ) ( p < 0,05 ) . Launeista greindist beggja vegna hjá 106 drengjum ( 17,9% ) og er því um 699 launeistu að ræða í rannsóknarhóp . Eistað var staðsett í náragangi í 350 tilvikum ( 50% ) , í kviðarholi í 73 tilvikum ( 11% ) og 236 eistu voru utan leiðar ( 34% ) . Hjá níu sjúklingum ( 1% ) fannst ekkert eista og ekki var getið um staðsetningu í 31 tilviki ( 4% ) . Eistað / eistun voru færð niður hjá 575 drengjum og var aðgerðin framkvæmd með sambærilegum hætti allt tímabilið . Eistað var fríað með æðum og sæðisleiðara og síðan saumað fast í pung utan dartos-vöðva ( Dartos pouch orchiopexy ) ( 13 ) . Stundum þurfti að færa eistu staðsett í kviðarholi niður í pung í tveimur aðskildum aðgerðum . Ekki var notast við kviðarholsspeglun við launeistaaðgerðir á þessu tímabili . Hjá 11 sjúklingum varð að fjarlægja eistað , oftast vegna eistarýrnunar ( n = 5 ) . Í sjö tilvikum vantaði upplýsingar um tegund aðgerðar . Fylgikvillar við aðgerð sáust hjá 29 sjúklingum ( 4,9% ) og voru blóðgúll ( 2,7% ) og skurðsýking ( 1,2% ) algengastir ( tafla II ) . Meirihluti drengjanna ( n = 307 , 52% ) reyndist auk launeista hafa nárakviðslit , ýmist sömu megin ( n = 247 ) eða hinum megin við launeistað ( n = 17 ) . Einnig voru 23 drengir með launeista beggja vegna en nárakviðslit aðeins öðru megin og 20 höfðu launeista öðru megin en nárakviðslit beggja vegna . Aðrir kvillar voru sjaldgæfari og eru helstu flokkarnir sýndir í töflu III . Þrettán sjúklingar voru með inndræg eistu ( retractile ) hinum megin ( 2,2% ) , 22 höfðu vatnshaul ( hydrocele ) ( 3,7% ) , 11 greindust með neðanrás ( hypospadias ) ( 1,9% ) og 27 sjúklingar greindust með aðra galla á þvag - og kynfærum ( 4,6% ) . Þrjátíu og átta drengir ( 6,4% ) voru með ýmsa stoðkerfisgalla og 11 ( 1,9% ) reyndust einnig hafa meðfædda hjartagalla . Átján drengir ( 3% ) gengust einnig undir aðgerð vegna naflakviðslits . Af 593 sjúklingum fóru 15 í enduraðgerð ( 2,5% ) , 0 - 13 árum eftir aðgerð ( meðaltal 3,6 ár , miðgildi 2,0 ár ) . Hjá sex sjúklingum var ástæðu enduraðgerðar ekki getið en þrír fóru í enduraðgerð vegna rýrnunar á eista og var eistað fjarlægt hjá tveimur þeirra . Einn sjúklingur greindist með launeista að nýju sömu megin en hjá þremur sjúklingum var enduraðgerð gerð þar sem eistað reyndist fast í örvef . Einn sjúklingur fór í enduraðgerð vegna þrálátra verkja á aðgerðarsvæði og hjá öðrum fannst eistað ekki við þreifingu fjórum árum eftir aðgerð og því framkvæmd ný aðgerð . Frá 1. janúar 1955 til 31. desember 2000 greindust 211 sjúklingar með krabbamein í eistum hér á landi . Af 593 sjúklingum í rannsókninni hafa tveir greinst með krabbamein í eistum . Fyrri sjúklingurinn greindist árið 1988 , þá 19 ára gamall , með fósturvísiskrabbamein ( embryonal carcinoma ) á Boden og Gibb stigi II ( 5,5 cm stórt æxli ) . Sex ára gamall gekkst hann undir skurðaðgerð vegna launeista beggja vegna og var eistað þá í náragangi . Eistað var fjarlægt og síðan gefin krabbameinslyfjameðferð sem læknaði hann . Hinn sjúklingurinn greindist 1989 , þá 23 ára gamall , með fósturvísiskrabbamein á stigi I í hægra eista ( 0,5 cm stórt æxli ) . Hann hafði gengist undir launeistaaðgerð sömu megin níu ára gamall . Eistað var fjarlægt og er hann við góða heilsu í dag . Skammtímaárangur launeistaaðgerða er góður í þessari rannsókn samanborið við erlendar rannsóknir ( 14 - 18 ) . Fylgikvillar aðgerðar eru fátíðir og flestir minniháttar , eins og blóðgúll og skurðsýkingar . Staðsetning launeistans er einnig sambærileg við erlendar rannsóknir , en helmingur þeirra var í náragangi , rúmur þriðjungur utan leiðar og 10% í kviðarholi ( 15 , 16 , 19 - 21 ) . Í okkar rannsókn voru marktækt fleiri með launeista hægra megin ( 61,4% ) . Aðrar rannsóknir hafa ýmist sýnt hærri tíðni hægra eða vinstra megin ( 3 , 4 , 7 , 15 , 16 , 20 , 22 ) . Ekki er hægt að draga ályktanir af niðurstöðum okkar hvað varðar nýgengi launeista hér á landi eða heildaraðgerðafjölda á ári þar sem rannsóknin nær eingöngu til sjúklinga sem gengust undir aðgerð á Barnaspítala Hringsins . Á sama tíma voru aðgerðir framkvæmdar við launeista á öðrum sjúkrahúsum á landinu , þó í mun minna mæli . Athyglisvert er að sjá hversu aðgerðum fækkar á seinni tveimur tímabilunum . Helsta skýringin á því er að barnaskurðlæknar hafa framkvæmt þessar aðgerðir að hluta til á læknastofum eftir 1986 . Aðrar hugsanlegar skýringar , svo sem hormónameðferð í stað skurðaðgerða , þrengri ábendingar aðgerða og lækkun nýgengis teljum við ólíklegar skýringar á lækkun aðgerðafjölda . Hormónameðferð launeista hefur lítið verið beitt hér á landi enda umdeild meðferð og árangur bestur á inndræg ( retractile ) eistu ( 13 , 23 ) . Aðeins er getið um hormónameðferð fyrir aðgerð hjá sex sjúklingum í okkar rannsókn ( þrír á tímabili I , einn á tímabili II og tveir á tímabili III ) . Hjá fjórum reyndist meðferð án árangurs , hjá einum gekk eistað niður tímabundið og hjá einum sjúklingi með launeista beggja vegna gekk aðeins annað eistað niður . Aldur við aðgerð fór lækkandi , úr 9 ára í 6,7 ára , en er engu að síður hár miðað við það sem mælt er með í erlendum rannsóknum . Þar er yfirleitt mælt með skurðaðgerð fyrir tveggja ára aldur en með því er verið að reyna að fyrirbyggja óafturkræfar breytingar á eistnafrumum sem síðar geta valdið ófrjósemi og sennilega aukið áhættuna á eistnakrabbameini ( 6 , 13 , 21 , 24 , 25 ) . Þó hefur reynst erfitt að sýna fram á með óvéfengjanlegum hætti að áhætta á eistnakrabbameini lækki eftir að eistað hefur verið fært niður í pung með aðgerð ( 12 , 26 , 27 ) . Margt bendir þó til að svo sé . Möguleikar á greiningu á eistnakrabbameini eru hins vegar stórum bættir ef eistað er þreifanlegt í pung . Erlendar rannsóknir hafa sýnt að áhættan á því að fá eistnakrabbamein er aukin 4,7 - 35 falt ( 28 - 30 ) hafi viðkomandi launeista og launeista er sennilega best þekkti áhættuþátturinn fyrir eistnakrabbameini ( 5 , 12 , 31 ) , en um 10% þeirra sem greinast með eistnakrabbamein hafa sögu um launeista . Athyglisvert er að áhætta á eistnakrabbameini er einnig aukin í hinu eistanu hjá sjúklingum sem greinst hafa með launeista öðru megin . Því er hugsanlegt að ekki sé um orsakasamband að ræða heldur sameiginlegan orsakaþátt sem bæði truflar ferðalag eistans á fósturskeiði og veldur breytingum í eistanu sem stuðlar að krabbameini síðar meir . Í þessari rannsókn greindust aðeins tveir sjúklingar ( 0,3% ) með eistnakrabbamein sem verður að teljast lágt hlutfall , sérstaklega þegar haft er í huga að áhætta karla að fá eistnakrabbamein fyrir 85 ára aldur á Íslandi er 0,4% ( 32 ) . Flestir þeirra eru í kringum þrítugt við greiningu en eistnakrabbamein getur þó hæglega gert vart við sig síðar ( 33 ) . Okkar sjúklingahópi var fylgt eftir að meðaltali í 23 ár ( bil 7,5 - 76 ár ) frá launeistagreiningu og því hugsanlegt að eistnakrabbamein eigi eftir að greinast hjá einhverjum þeirra síðar . Orsakatengsl launeista við ófrjósemi eru sterkari en við eistnakrabbamein . Ýmsar rannsóknir hafa sýnt fram á skerta frjósemi karla með launeistu ( 13 , 21 , 25 ) . Er það talið vera vegna hærra hitastigs eistnafrumnanna þegar eistað liggur ofan pungs eða í kviðarholi . Sýnt hefur verið fram á að áhættan er meiri því hærra sem eistað liggur ( 34 ) . Strax við sex mánaða aldur sjást breytingar í frjófrumum eistans . Sífellt fleiri rannsóknir virðast jafnframt styðja að með því að færa eistað niður í pung fyrir tveggja ára aldur lækkar tíðni ófrjósemi verulega ( 21 , 34 ) . Í rannsókn okkar voru engar upplýsingar um ófrjósemi og því ekki hægt að segja til um hvaða áhrif hár aðgerðaraldur hefur á frjósemi þessara drengja . Greiningaraldur er frekar hár en lækkar verulega þegar líður á rannsóknartímabilið og er kominn undir tveggja ára aldur á síðasta tímabilinu ( 1988 - 1993 ) . Um er að ræða jákvæða þróun , ekki síst þar sem stefnt hefur verið að því hér á landi hin síðari ár að framkvæma þessar aðgerðir fyrir tveggja ára aldur . Enn er þó töluverð töf frá greiningu þar til drengjunum er vísað áfram til skurðlæknis og áhrif lækkandi greiningaraldurs eru því minni en ella . Mikilvægt er að fræðsla skili sér til heimilislækna og barnalækna sem sjá um ungbarnaeftirlit hér á landi þannig að drengjum með launeista sé vísað fyrr til skurðlæknis til mats og aðgerðar . 1 Skurðdeild háskólasjúkrahússins í Malmö , 2 Barnadeild Baylor háskólasjúkrahússins í Texas , 3 Skurðdeild Barnaspítala Hringsins , Landspítala Hringbraut , 4 Handlækningadeild Landspítala Hringbraut , 5 Læknadeild Háskóla Íslands , 6 Skurðdeild Brigham-Harvard sjúkrahússins í Boston . Fyrirspurnir og bréfaskipti : Anna Gunnarsdóttir , Kirurgiska kliniken , Universitetssjukhuset MAS , 205 02 Malmö , Svíþjóð . Sími : 00 46 40 33 1000.annagunn7@hotmail.comTómas Guðbjartsson,tgudbjartsson@bwh.harvard.edu